АР19678933 Генетический скрининг новорожденных на иммунодефицитные состояния в Казахстане: пилотное исследование

Актуальность

Одной из значимых проблем медицины нашей страны является оказание специализированной иммунологической помощи. По данным клинической иммунологии, распространенность первичных иммунодефицитов (ПИД) составляет 2,27% населения, и связана с младенческой и детской смертностью, грузом тяжелых пациентов с неконтролируемым инфекционным синдромом в интенсивной терапии, гнойной хирургии, тяжелых форм туберкулёза и аутоиммунной патологии, а также онкопатологии, которые требуют огромных бюджетных затрат. Для скрининга ПИД используются биомаркеры, характеризующиеся низким уровнем или отсутствием Т- или В-клеток: TREC, или Т-рецепторное эксцизионное кольцо (T-cell receptor excision circle) для Т-клеточной лимфопении и KREC, или каппа-делеционное рекомбинационное эксцизионное кольцо (kappa-deleting recombination excision circle) для В-клеточной лимфопении. Они могут быть измерены из образца сухой крови с помощью количественной ПЦР в реальном времени. Пациенты с первичным иммунодефицитом с небольшим количеством или отсутствием Т- и В-клеток имеют очень низкое или неопределяемое количество копий TREC или KREC. Было показано, что уменьшение количества этих частиц ДНК в образце пяточной крови новорожденного может быть использовано для выявления тяжелых ПИД.

Таким образом, идея проекта заключается в проведении генетического скрининга новорожденных на иммунодефицитные состояния на основе количественного определения кольцевых участков ДНК Т-клеточного и В-клеточного рецепторов (TREC и KREC).

Почти все развитые страны мира внедрили данные исследования, учитывая их важность для снижения младенческой смертности, и значительной экономии бюджета. ТКИД (тяжелый комбинированный иммунодефицит) является смертельным заболеванием, на которое у здравоохранения уходят непомерные расходы только на 1 год жизни. Стоимость лечения только одного ребенка с ТКИД может быть больше, чем стоимость скрининга для всего населения региона. Осуществление скрининга методом анализа TREC/KREC обеспечивает раннее выявление и позволяет провести раннюю терапию, до того как у младенца появятся тяжелая инфекция, повреждение органов,развитие онкологических осложнений, чаще всего лимфомы и, в конечном счете, смерти. Также, результаты NGS секвенирования позволят улучшить раннюю диагностику врожденных иммунодефицитных состояний, что будет способствовать своевременной постановке диагноза и началу правильного лечения.

Цель проекта

Проведение генетического скрининга новорожденных на иммунодефицитные состояния на основе количественного определения кольцевых участков ДНК Т-клеточного и В-клеточного рецепторов (TREC и KREC).

Ожидаемые результаты

В результате реализации данного проекта в соответствии с требованиями настоящей конкурсной документации предполагается опубликовать:

— не менее 2 (двух) статей и (или) обзоров в рецензируемых научных изданиях, индексируемых в Science Citation Index Expanded и входящих в 1 (первый) и (или) 2 (второй) квартиль по импакт-фактору в базе Web of Science и (или) имеющих процентиль по CiteScore в базе Scopus не менее 65 (шестидесяти пяти);

— а также не менее 1 (одной) статьи или обзора в рецензируемом зарубежном и отечественном издании, рекомендованном КОКСНВО;

В результате выполнения проекта будут получены данные генетического скрининга новорожденных на иммунодефицитные состояния на основе количественного определения кольцевых участков ДНК Т-клеточного и В-клеточного рецепторов (TREC и KREC), а также будут  выявлены гены,  вовлеченные в патогенез ПИД. Результаты работ будут докладываться на локальных и конференциях дальнего зарубежья.

Руководитель проекта

Сихаева Нургуль Сабержановна, PhD, Индек Хирша — 6

ResearcherID Web of Science: N-4590-2017; https://orcid.org/0000-0001-6419-9483

Члены исследовательской группы

Ковзель Е.Ф. – врач-иммунолог, д.м.н., профессор, Индекс Хирша -3

Scopus ID 35275267200; https://orcid.org/0000-0002-2383-0264

Моренко М.А.,  врач-иммунолог, д.м.н., профессор

Володченко С., врач-резидент

Салимова А., врач-резидент

Толеужанова А., младший научный сотрудник

Романова А., младший научный сотрудник.

Публикации научного руководителя проекта и членов исследовательской группы, касающиеся темы проекта

  1. Klotoe B, Kacimi S, Costa-Conceicão E, Gomes H, Barcellos R, Panaiotov S, Haj Slimene D, Sikhayeva N, Sengstake S, Schuitema A, Akhalaia M, Alenova A, Zholdybayeva E, Tarlykov P, Anthony R, Refrégier G, Sola C. Genomic characterization of MDR/XDR-TB in Kazakhstan by a combination of high-throughput methods predominantly shows the ongoing transmission of L2/Beijing 94-32 central Asian/Russian clusters. BMC Infect Dis. — 2019;19(1):553. doi: 10.1186/s12879-019-4201-2. CiteScore – 4.8, Q2
  2. Sikhayeva N., Talzhanov Y., Iskakova A., Dzharmukhanov J., Nugmanova R., Zholdybayeva E., Ramanculov E. Type 2 diabetes mellitus: distribution of genetic markers in Kazakh population. Clinical Interventions in aging (2018), 13, 377-388. doi: 10.2147/CIA.S156044. eCollection 2018., CiteScore – 5, Q1
  3. N. Sikhayeva, A. Iskakova, N. Saigi-Morgui, E. Zholdybaeva, C.-B. Eap, E. Ramanculov. Association between 28 single nucleotide polymorphisms and type 2 diabetes mellitus in the Kazakh population: a case-control study. BMC Medical Genetics (2017) 18:76 doi: 10.1186/s12881-017-0443-2. CiteScore — 2.3, Q3
  4. Ussenova O, Morenko M, Kovzel E, Schnaider K, Vlashenyuk K. Clinical case of stat3 gof immune dysregulation disease, ALPS. Georgian Med News. — 2020. PMID: 32965258. CiteScore – 0.3, Q3
  5. Niespodziana, Borochova K., Pazderova P. et al., Kovzel E. Toward personalization of asthma treatment according to trigger factors. J Allergy Clin Immunol. – 2020, 145(6):1529-1534. doi: 10.1016/j.jaci.2020.02.001. CiteScore – 19.7, Q1

Достигнутые результаты

2023 г.

Создана и пополнена электронная база демографических и клинических данных новорожденных включающие следующие данные: дата рождения, дата взятия пробы, этническая принадлежность родителей, пол новорожденного, гестационный возраст и вес при рождении, применение медицинских препаратов, влияющих на иммунную систему во время беременности или переливание биологических материалов, основные и сопутствующие заболевания участника исследования, родителей. В базу включены новорожденные дети из группы риска до 28 дней, включая недоношенные с низкой и экстремально низкой массой тела, новорожденные дети с тяжелой врожденной патологией и пороками развития, новорожденные дети, родившиеся от матерей с отягощенным акушерским анамнезом (невынашивание беременности, мертворожденные). Также был проведен анализ базы клинических данных от 269 пациентов страдающих первичным иммунодефицитом в Казахстане.